Feochromocytoma
Rokowania, prognozy i postęp choroby

Feochromocytoma to rzadki neuroendokrynny nowotwór rdzenia nadnerczy, charakteryzujący się potencjałem przerzutowym, co zostało podkreślone w klasyfikacji WHO z 2017 roku. Pomimo licznych wskaźników ryzyka przerzutów, takich jak wielkość guza (>5,5 cm), podwyższone dobowe wydalanie kwasu wanilinomigdałowego (≥2,1 mg/dzień/cm), wysoki wskaźnik proliferacji Ki-67 (≥10-15%), lokalizacja guza poniżej przepony, funkcjonalność hormonalna oraz negatywny wychwyt MIBG, żaden z nich nie zapewnia 100% wartości predykcyjnej. Radykalne leczenie chirurgiczne zapewnia 5-letnie przeżycie około 90,8% (95% CI: 84,5-94,6) i 10-letnie przeżycie 78,7% (95% CI: 69,8-85,2), natomiast w przypadku przerzutów 5-letnie przeżycie spada poniżej 50%. Systemy oceny złośliwości, takie jak PASS, GAPP, M-GAPP i COPPS, mają ograniczoną wartość predykcyjną, co podkreśla potrzebę opracowania nowych modeli prognostycznych. Nomogramy uwzględniające wiek, płeć, typ guza, stadium i leczenie chirurgiczne mogą wspomagać ocenę rokowania i personalizację terapii u pacjentów ze złośliwym PPGL.

Prognoza Feochromocytoma (Pheochromocytoma) – ocena przewidywanych wyników leczenia

Feochromocytoma to rzadki nowotwór neuroendokrynny wywodzący się z rdzenia nadnerczy. Zgodnie z klasyfikacją WHO z 2017 roku dotyczącą nowotworów układu endokrynnego, wszystkie przypadki feochromocytoma oraz paraganglioma (PPGL) charakteryzują się potencjałem przerzutowym, co stanowi odejście od wcześniejszej dychotomicznej klasyfikacji na guzy łagodne i złośliwe. Ocena potencjału przerzutowego feochromocytoma pozostaje istotnym wyzwaniem klinicznym, ponieważ mimo wielu wskaźników związanych z ryzykiem przerzutów (genetycznych, histologicznych, patologicznych i markerów biologii molekularnej), żaden z nich nie wykazuje 100% wartości predykcyjnej.12

Wskaźniki przeżycia w feochromocytoma

W przypadku pacjentów z feochromocytoma poddanych radykalnemu leczeniu chirurgicznemu, ogólny wskaźnik 5-letniego przeżycia wynosi około 90,8% (95% CI: 84,5-94,6), a 10-letniego przeżycia – 78,7% (95% CI: 69,8-85,2). Przeżycie 5-letnie i 10-letnie bez nawrotu choroby wynosi odpowiednio 87,0% (95% CI: 80,1-91,7) i 75,7% (95% CI: 66,7-82,7).1 Jednakże w przypadku guzów przerzutowych rokowanie jest znacznie gorsze – 5-letnie przeżycie spada poniżej 50%, a według niektórych szacunków mieści się w przedziale od 40% do 77%.234

Statystyki pokazują, że około 10-15% przypadków feochromocytoma i nawet do 50% paraganglioma zlokalizowanych w jamie brzusznej rozwija przerzuty. Rokowanie w przypadkach przerzutowych jest heterogeniczne i zależy od wielu czynników, w tym od genetycznego podłoża guza, jego wielkości, lokalizacji oraz zastosowanego leczenia.3

Czynniki prognostyczne wpływające na przebieg choroby

Istnieje szereg czynników związanych z gorszym rokowaniem w feochromocytoma:

  • Wielkość guza – guzy o średnicy przekraczającej 5,5 cm wiążą się z wyższym prawdopodobieństwem rozwoju przerzutów1
  • Poziom markerów biochemicznych – minimalnie podwyższone dobowe wydalanie kwasu wanilinomigdałowego (≥2,1 mg/dzień/cm) koreluje z wyższym ryzykiem złośliwości1
  • Ekspresja Ki-67 – wysoki wskaźnik proliferacji Ki-67 (≥10% lub ≥15%) jest związany z krótszym przeżyciem całkowitym14
  • Lokalizacja guza – guzy położone poniżej przepony mogą być związane z gorszym rokowaniem1
  • Aktywność hormonalnaguzy wydzielające hormony (funkcjonalne) mogą wiązać się z gorszym rokowaniem1
  • Wychwyt MIBG – negatywny wychwyt MIBG jest związany z krótszym przeżyciem (mediana 42,1 miesięcy vs 72,6 miesięcy dla dodatniego wychwytu)1
  • Stadium zaawansowania guza – zaawansowane stadium jest najsilniejszym wskaźnikiem wpływającym na przeżycie całkowite i przeżycie specyficzne dla nowotworu1

Systemy predykcyjne w ocenie potencjału przerzutowego

W celu prognozowania potencjału złośliwości feochromocytoma opracowano kilka systemów oceny:

  • PASS (Pheochromocytoma of the Adrenal gland Scaled Score) – pacjenci z wynikiem PASS >7 dla guza pierwotnego mają istotnie gorsze rokowanie i wyższe ryzyko szybkiej progresji choroby12
  • GAPP (Grading of Adrenal Pheochromocytoma and Paraganglioma) – system ten ma wysoką czułość, ale niską swoistość i dokładność w przewidywaniu guzów przerzutowych23
  • M-GAPP (zmodyfikowany GAPP) – podobnie jak GAPP, ma ograniczoną wartość predykcyjną dla guzów przerzutowych2
  • COPPS (COmposite Pheochromocytoma/Paraganglioma prognostic Score) – system uwzględniający marker proliferacji Ki-673

Mimo że te systemy predykcyjne mają pewne zalety, wszystkie wykazują ograniczoną dodatnią wartość predykcyjną dla zachowania klinicznego i wyników u pacjentów z PPGL.3 W związku z tym istnieje pilna potrzeba opracowania nowych modeli predykcyjnych do oceny potencjału przerzutowego PPGL.2

Nomogramy prognostyczne w przewidywaniu przeżycia

W oparciu o niezależne czynniki prognostyczne opracowano nomogramy pozwalające przewidywać 3-letnie i 5-letnie przeżycie całkowite (OS) oraz przeżycie specyficzne dla nowotworu (CSS) u pacjentów ze złośliwym PPGL. Niezależnymi czynnikami prognostycznymi dla OS są wiek, płeć, typ guza, stadium guza i leczenie chirurgiczne, podczas gdy dla CSS niezależnymi czynnikami są wiek, stadium guza i leczenie chirurgiczne. Nomogramy te mogą służyć jako niezależne narzędzie do oceny rokowania i ukierunkowania spersonalizowanej obserwacji w klinicznym postępowaniu u pacjentów ze złośliwym PPGL.12

Czynniki genetyczne i molekularne wpływające na rokowanie

Postęp w zrozumieniu patogenezy molekularnej PPGL doprowadził do klasyfikacji tych guzów na trzy główne podgrupy molekularne, związane z różnymi genami kierującymi: klaster pseudohipoksji, klaster kinazowy oraz klaster związany ze szlakiem Wnt.12

Określone zmiany genetyczne i molekularne wiążą się z różnym potencjałem przerzutowym:

  • Aktywacja genu telomerazy TERT i warianty utraty funkcji ATRX – związane z gorszym rokowaniem1
  • Mechanizmy deregulacji telomerów – zaangażowane w progresję przerzutową PPGL1
  • Mutacje w genach cyklu kwasu trójkarboksylowego – prowadzą do akumulacji onkometabolitów takich jak fumaran, bursztynian i pochodne alfa-ketoglutaranu1
  • Mutacje w genach szlaku Wnt – głównie somatyczne warianty w MAML3 i CDSE11

Chociaż klastry molekularne dostarczają pewnych informacji na temat zależności genotyp-fenotyp i ryzyka przerzutów, bezpośrednie korelacje pozostają ograniczone. Konieczne są międzynarodowe badania w celu walidacji tych biomarkerów i opracowania solidnego modelu predykcyjnego dla choroby przerzutowej.2

Leczenie i jego wpływ na rokowanie

Leczenie chirurgiczne ma kluczowe znaczenie dla poprawy rokowania w feochromocytoma. Około 90% przypadków feochromocytoma jest z powodzeniem usuwanych chirurgicznie.1 Interwencje chirurgiczne ukierunkowane na zmiany przerzutowe znacząco poprawiają rokowanie poprzez zmniejszenie masy guza, kontrolę nadmiernego wydzielania katecholamin i poprawę jakości życia.12

W przypadku choroby przerzutowej, terapia radioizotopowa peptydów receptorowych (PRRT) z użyciem 177Lu-DOTATATE wiąże się z korzystnym wynikiem i niską toksycznością. Jednakże wysoki Ki-67 (≥15%) oraz PRRT zastosowana z powodu progresji po wcześniejszej terapii są negatywnymi czynnikami predykcyjnymi dla przeżycia całkowitego.1

Pacjenci z obustronnymi guzami feochromocytoma, szczególnie związanymi z zespołami genetycznymi, wymagają spersonalizowanego podejścia chirurgicznego, ponieważ są narażeni na wyższe ryzyko rozwoju nowych guzów nadnerczy wymagających dodatkowych operacji. Wskaźnik nawrotów u pacjentów po chirurgii oszczędzającej korę nadnerczy wynosi około 20%, podobnie jak u pacjentów po całkowitej adrenalektomii (22%).1

Powikłania nieleczonego feochromocytoma

Nieleczone feochromocytoma może prowadzić do poważnych, zagrażających życiu powikłań, takich jak:1

  • Kardiomiopatia – choroba mięśnia sercowego
  • Zapalenie mięśnia sercowego (myocarditis)
  • Krwotok mózgowy (krwawienie śródczaszkowe)
  • Obrzęk płuc (gromadzenie się płynu w płucach)
  • Udar mózgu
  • Zawał serca (zawał mięśnia sercowego)

Obserwacja i monitorowanie po leczeniu

Ze względu na możliwość późnych nawrotów i przerzutów, pacjenci z feochromocytoma wymagają długoterminowej obserwacji obejmującej ocenę kliniczną i badania biochemiczne. Monitorowanie ciśnienia tętniczego po udanej operacji może dostarczyć wskazówek dotyczących potencjalnego rozwoju przerzutów. Pacjenci z podwyższonym ryzykiem powinni przejść bardziej rygorystyczną obserwację z wykorzystaniem badań obrazowych, takich jak pooperacyjna tomografia komputerowa i skanowanie MIBG, przez co najmniej 2 lata, oraz z wykorzystaniem metod biochemicznych, takich jak oznaczanie poziomu katecholamin w dobowej zbiórce moczu w ciągu 4 miesięcy po operacji.1

W przypadku pacjentów poddanych obustronnej adrenalektomii niezbędne jest dokładne instruowanie odnośnie kryzysu nadnerczowego oraz optymalizacji substytucji glikokortykoidów i mineralokortykoidów w celu zminimalizowania chorobowości i śmiertelności związanej z ich chorobą.1

Podsumowanie aspektów prognostycznych

Feochromocytoma charakteryzuje się zmiennym potencjałem przerzutowym i rokowaniem zależnym od wielu czynników. Pacjenci poddani radykalnej operacji mają dobre długoterminowe rokowanie, z trzema czwartymi pacjentów żyjących ponad dziesięć lat po operacji. Natomiast pacjenci, którzy nie są poddawani radykalnemu leczeniu chirurgicznemu, stanowią heterogeniczną grupę z relatywnie krótkim przewidywanym czasem przeżycia.1

Złośliwość feochromocytoma pozostaje trudna do przewidzenia i leczenia, ponieważ nie ma ustalonych kryteriów histopatologicznych do oceny ryzyka progresji, ani nie są dostępne skuteczne metody leczenia. Mimo to, postęp w zrozumieniu genetycznych i molekularnych podstaw choroby stopniowo poprawia możliwości prognozowania i personalizacji leczenia.12

Kolejne rozdziały

Zapraszamy do dalszego czytania naszego leksykonu.

Wybierz kolejny rozdział z menu poniżej, aby otworzyć nową podstronę kompedium wiedzy i uzyskać szczegółowe informację o leku, substancji lub chorobie.

  1. 12.04.2026
  2. www.leksykon.com.pl

Materiały źródłowe

  • #1 The systems of metastatic potential prediction in pheochromocytoma and paraganglioma
    https://pmc.ncbi.nlm.nih.gov/articles/PMC7136918/
    Pheochromocytoma and paraganglioma (PPGL) are rare neuroendocrine tumors that arising from the adrenal medulla or extra-adrenal autonomic ganglia. Traditionally, PPGL was classified as benign or malignant based on the presence of distant metastasis at the time of initial surgery. However, according to WHO 2017 Classification of Tumors of Endocrine Organs, all PPGL has metastatic potential. […] The prediction of PPGLs metastatic potential is a clinical concern, although many relevant indicators such as genetics, histology, pathology and molecular biology markers have been proved to be related to the metastasis of PPGL, but none of them is 100% predictive; various types of prediction systems had been created, but previous studies had demonstrated that they still need to be validated in multicenter studies.
  • #1 Mortality in patients with Pheochromocytoma: a population-based study 1977–2016 | ECE2018 | 20th European Congress of Endocrinology | Endocrine Abstracts
    https://www.endocrine-abstracts.org/ea/0056/ea0056gp44
    Mortality in patients with Pheochromocytoma: a population-based study 1977-2016 […] Due to the rarity, limited data on prognosis exists and data are mainly from tertiary centers with potential referral bias. […] Radically operated (n=162, 81.8%) patients (median age 52.0 years (Q1Q3: 39.363.0)) had an overall 5- and 10-year survival after surgery of 90.8% (CI95%: 84.594.6) and 78.7% (CI95%: 69.885.2) and a recurrence-free 5- and 10-year survival of 87.0% (CI95%: 80.191.7) and 75.7% (CI95%: 66.782.7), respectively. […] PPGL patients who undergo radical surgery have a good long-term prognosis with three-fourths of patients living more than ten years after surgery. […] Those who are not radically operated are a heterogeneous patient group with a relatively short life expectancy. […] This, combined with the fact that PPGL was considered a direct or contributing cause of death in many patients diagnosed at autopsy, underlines the importance of early diagnosis and treatment of PPGL.
  • #1 :: ICU :: Investigative and Clinical Urology
    https://icurology.org/DOIx.php?id=10.4111/kju.2011.52.4.241
    The prognosis of patients with malignant pheochromocytoma is poor, but the predictive factors are not well understood. […] Large tumor size (5.5 cm) and minimally elevated 24-hour urinary vanillylmandelic acid (2.1 mg/day/cm) were significantly associated with a higher probability of a malignant pheochromocytoma portending a lower metastasis-free survival and mandating more rigorous follow-up after surgery. […] The overall 5-year metastasis-free survival rate was 84.4%. […] The 5-year survival rate of patients with malignant pheochromocytoma was 11.8%. […] Monitoring arterial blood pressure after successful surgery may provide a clue for potential development of subsequent metastasis. […] These findings suggest that patients at risk should undergo more rigorous follow-up with the use of imaging modalities such as postoperative CT and MIBG scanning for at least 2 years and with the use of biochemical modalities such as low 24-hour urinary catecholamine excretion within 4 months after surgery.
  • #1 Metastatic pheochromocytoma and paraganglioma: a retrospective multicentre analysis on prognostic and predictive factors to chemotherapy – ecancer
    https://ecancer.org/en/journal/article/1523-metastatic-pheochromocytoma-and-paraganglioma-a-retrospective-multicentre-analysis-on-prognostic-and-predictive-factors-to-chemotherapy
    In patients with mPPGL, prognostic and predictive factors to chemotherapy are still unknown, but negative MIBG uptake, Ki67 10%, infradiaphragmatic location and functional tumours were numerically linked to worse OS. […] While prognostic and predictive factors in mPPGL remain unknown, our data suggest that negative baseline MIBG uptake, Ki67 10%, infradiaphragmatic location and functional tumours may be associated with inferior OS. […] No variable was significantly prognostic for OS or predictive of DDC1L. Non-significant large numerical differences were observed in DDC1L according to Ki67 (Ki67 10%: median of 13.7 months versus 10%: 1.8 months; p= 0.1) and OS according to MIBG uptake (median of 72.6 for positive uptake versus 42.1 months for negative uptake; p = 0.13). […] Our results should be further validated in independent and larger cohorts.
  • #1 Frontiers | Prognostic Nomograms for Predicting Overall Survival and Cancer‐Specific Survival of Patients With Malignant Pheochromocytoma and Paraganglioma
    https://www.frontiersin.org/journals/endocrinology/articles/10.3389/fendo.2021.684668/full
    The most significant indicator on the patients’ OS and CSS in both models was the tumor stage. […] Overall, this study has given insight and laid the foundation for further interrogation of the relationship between demographic features and disease prognosis. […] In conclusion, we have successfully established nomograms for the prediction of 3- and 5-year OS and CSS in patients with PPGL. The nomogram proved to be accurate and reliable in the prediction of the disease outcome. The nomogram can be used as an independent tool to assess the prognosis and guide personalized follow-up for clinical management of malignant PPGL patients.
  • #1 Long-term outcomes and prognostic factors of metastatic or recurrent pheochromocytoma and paraganglioma: a 20-year review in a single institution | Scientific Reports
    https://www.nature.com/articles/s41598-024-75354-9
    Pheochromocytoma and paraganglioma (PPGL) represent a group of rare neuroendocrine tumors known for their potential to metastasize. […] Our primary objectives were to delineate the long-term clinical outcomes and pinpoint key prognostic determinants. […] A salient finding was that surgical interventions targeting metastatic lesions significantly improved prognosis. […] Further analysis revealed that a Pheochromocytoma of the Adrenal Gland Scaled Score (PASS) exceeding 7 closely associated with unfavorable outcomes. […] The value of the PASS score as an informative prognostic tool was evident, suggesting its utility in shaping future therapeutic approaches. […] The prognosis of metastatic or recurrent PPGL is a major concern for clinicians and patients, as these tumors have a poor prognosis and limited treatment options.
  • #1 Frontiers | Prognostic Nomograms for Predicting Overall Survival and Cancer‐Specific Survival of Patients With Malignant Pheochromocytoma and Paraganglioma
    https://www.frontiersin.org/journals/endocrinology/articles/10.3389/fendo.2021.684668/full
    Prognostic Nomograms for Predicting Overall Survival and Cancer-Specific Survival of Patients With Malignant Pheochromocytoma and Paraganglioma […] This study aimed to construct nomograms for predicting 3- and 5-year survival for patients with malignant PPGL. […] The prediction accuracy of the nomogram was assessed using the concordance index (C-index), receiver operating characteristic (ROC) curves and calibration curves. […] Age, gender, tumor type, tumor stage, or surgery were independent prognostic factors for OS in patients with malignant PPGL, while age, tumor stage, or surgery were independent prognostic factors for CSS (P <.05). [...] Based on these factors, we successfully constructed the OS and CSS nomograms. [...] We successfully constructed nomograms for predicting the OS and CSS of patients with malignant PPGL. The nomograms could inform personalized clinical management of the patients.
  • #1
    https://link.springer.com/article/10.1007/s12022-024-09830-3
    Activation of the telomerase gene TERT and ATRX loss of function variants have been associated with poor prognosis in PPGL. […] However, there are still some patients with clinical indicators of hereditary disease, which are not explained by variants in these genes. […] The many genes involved in PPGLs seem to be converging into three pathogenic pathways causing tumorigenesis: the pseudohypoxia pathway, the kinase pathway, and the Wnt-altered pathway. […] Recent studies reported that mechanisms of immortalization, frequently observed in carcinomas, involving telomere deregulation are implicated in the metastatic progression of PPGLs. […] The Cancer Genome Atlas (TCGA) proposed a division of PPGLs into three main molecular subgroups, linked by distinct driver genes. […] Cluster specific genetic variants.
  • #1
    https://link.springer.com/article/10.1007/s12022-024-09830-3
    These genetic variants result in inactivation of the tricarboxylic acid cycle, leading to the accumulation of extramitochondrial metabolic intermediates (oncometabolites) such as fumarate, succinate, and alpha-ketoglutarate derivatives and severe impairment of mitochondrial oxidative phosphorylation. […] The Wnt signaling-related cluster primarily includes PPGLs driven by the somatic variants in mastermind-like transcriptional coactivator 3 (MAML3) and cold shock domain containing E1 (CDSE1). […] It is conceivable, based on the many enzymes and other proteins involved in each of the abovementioned pathways, that further genetic variants will be uncovered in known or hitherto unknown genes that play a role in the tricarboxylic cycle, the pseudohypoxia pathway, or in the kinase signaling pathway.
  • #1 Pheochromocytoma: Causes, Symptoms & Treatment
    https://my.clevelandclinic.org/health/diseases/23373-pheochromocytoma
    The prognosis (outlook) for pheochromocytoma is usually good if its treated. Approximately 90% of pheochromocytomas are successfully removed by surgery. […] If pheochromocytomas are left untreated, they can potentially cause serious, life-threatening complications, including: heart muscle disease (cardiomyopathy), inflammation of your heart muscle (myocarditis), uncontrolled bleeding in your brain (cerebral hemorrhaging), accumulation of fluid in your lungs (pulmonary edema). […] Some people with a pheochromocytoma may also be at risk of developing a stroke or heart attack (myocardial infarction).
  • #1 Favorable Outcome in Patients with Pheochromocytoma and Paraganglioma Treated with 177Lu-DOTATATE
    https://www.mdpi.com/2072-6694/11/7/909
    Favorable Outcome in Patients with Pheochromocytoma and Paraganglioma Treated with 177Lu-DOTATATE […] The five-year overall survival (OS) rate of patients with metastatic tumors ranges from 40 to 77% […] The median overall survival (OS) was 49.6 (range 8.2–139) months and median progression-free survival (PFS) was 21.6 (range 6.7–138) months […] High Ki-67 (≥15%) and PRRT received because of progression on previous therapy could constitute negative predictive factors for OS […] Ki-67 <15% compared to Ki-67 ≥15% (p = 0.013) and PRRT received as first-line therapy compared to PPRT received because of tumor progression (p = 0.041) were associated with longer OS [...] In conclusion, PRRT with 177Lu-DOTATATE was associated with a favorable outcome and low toxicity. High Ki-67 (≥15%) and PRRT received because of progression on previous therapy were negative predictive factors for OS.
  • #1 Bilateral pheochromocytomas: clinical presentation and morbidity rate related to surgery technique and genetic status in: Endocrine Connections Volume 13 Issue 4 (2024)
    https://ec.bioscientifica.com/view/journals/ec/13/4/EC-23-0466.xml
    Bilateral PHEOs are usually associated with genetic syndromes. The surgical technique for patients with hereditary bilateral PHEOs should be chosen based on a personalized approach, as they are at higher risk for developing new adrenal tumors requiring additional surgeries. […] The morbidity rate of the bilateral PHEOs surgery must include the evaluation of tumor recurrence, malignancy rate and adrenal insufficiency (AI). […] Overall, in our cohort we found recurrences in 2 out of 12 patients (16.6%). […] The recurrence rate reported to surgery technique was: for patients with CSS (including the patient with CSS+T) 1/5 patients (20%). […] The recurrence rate in our patients with total adrenalectomy was similar to those with CSS 22% (2/9 cases), but these percentages may be biased by the low cohort number.
  • #1 Bilateral pheochromocytomas: clinical presentation and morbidity rate related to surgery technique and genetic status in: Endocrine Connections Volume 13 Issue 4 (2024)
    https://ec.bioscientifica.com/view/journals/ec/13/4/EC-23-0466.xml
    The main limitation of the study is that only 3 out of 14 patients were fully genetically tested. […] Therefore, patients with bilateral PHEOs require long-term follow-up with clinical evaluation and biochemical testing. They should be thoroughly instructed about adrenal crisis and optimization of the glucocorticoid and mineralocorticoid substitution in order to minimize the morbidity and mortality associated with their disease.
  • #1
    https://link.springer.com/article/10.1007/s12022-024-09830-3
    Pheochromocytomas (PCCs) and paragangliomas (PGLs, together PPGLs) are the most hereditary tumors known. […] The fourth edition of the World Health Organisation (WHO) classification redefined all PPGLs as malignant neoplasms with variable metastatic potential. […] The metastatic rate differs based on histopathology, genetic background, size, and location of the tumor. […] Recent estimations suggest that 10-15% of PCCs and up to 50% of abdominal paragangliomas will become metastatic. […] Five-year survival upon metastatic progression is heterogeneous and varies from 40 to 77%. […] The malignant form of the disease remains challenging to predict and treat, as there are no established histopathological criteria to assess the risk of progression nor are there effective treatments available.
  • #2 The systems of metastatic potential prediction in pheochromocytoma and paraganglioma
    https://pmc.ncbi.nlm.nih.gov/articles/PMC7136918/
    For patients with metastatic PPGL, the 5-year survival rate was lower than 50%. […] Thus, a proportion of patients with PPGL was considered as non-metastatic before surgery, while they were identified to have metastasis during follow up. It is of great significance to predict the metastatic potential in early stage, not only evaluate the risk of metastasis as well as survival and prognosis, but also guide doctors in taking active surgical intervention and strict follow-up. […] A precise prediction of metastatic potential would be important. […] Prediction of PPGL metastatic potential remains a clinical challenge. […] A previous study had been carried out to validate the prediction ability of the GAPP grading system. It was found that the GAPP grading system has a similarly high sensitivity, low specificity, low prediction accuracy rate of metastatic tumors and an excellent prediction accuracy rate of non-metastatic PPGL compared to the PASS system. […] Actually, neither GAPP nor M-GAPP grading system had a credible prediction accuracy rate of metastatic tumors. […] It is of urgent need to establish new predictive models to evaluate metastatic potential for PPGL.
  • #2 Long-term outcomes and prognostic factors of metastatic or recurrent pheochromocytoma and paraganglioma: a 20-year review in a single institution | Scientific Reports
    https://www.nature.com/articles/s41598-024-75354-9
    Our study revealed significantly higher PASS in the rapid progression group. […] In addition, patients with PASS7 for the primary tumor had a significantly worse prognosis. […] Our findings suggest that surgical intervention is a pivotal factor associated with improved prognosis and higher survival rates, underscoring its importance in reducing tumor burden, controlling excess catecholamine secretion, and enhancing QOL.
  • #2 Frontiers | Prognostic Nomograms for Predicting Overall Survival and Cancer‐Specific Survival of Patients With Malignant Pheochromocytoma and Paraganglioma
    https://www.frontiersin.org/journals/endocrinology/articles/10.3389/fendo.2021.684668/full
    The most significant indicator on the patients’ OS and CSS in both models was the tumor stage. […] Overall, this study has given insight and laid the foundation for further interrogation of the relationship between demographic features and disease prognosis. […] In conclusion, we have successfully established nomograms for the prediction of 3- and 5-year OS and CSS in patients with PPGL. The nomogram proved to be accurate and reliable in the prediction of the disease outcome. The nomogram can be used as an independent tool to assess the prognosis and guide personalized follow-up for clinical management of malignant PPGL patients.
  • #2
    https://link.springer.com/article/10.1007/s12022-024-09830-3
    Recent advances in understanding tumorigenesis of PPGLs have led to a significant progress in classifying these tumors into three molecular clusters based on distinct germline and somatic variants. […] Although these molecular clusters provide some insights into genotype-phenotype relationships and metastatic risk, direct correlations remain limited. […] International studies are essential to validate these biomarkers and develop a robust prediction model for metastatic disease.
  • #3
    https://link.springer.com/article/10.1007/s12022-024-09830-3
    Pheochromocytomas (PCCs) and paragangliomas (PGLs, together PPGLs) are the most hereditary tumors known. […] The fourth edition of the World Health Organisation (WHO) classification redefined all PPGLs as malignant neoplasms with variable metastatic potential. […] The metastatic rate differs based on histopathology, genetic background, size, and location of the tumor. […] Recent estimations suggest that 10-15% of PCCs and up to 50% of abdominal paragangliomas will become metastatic. […] Five-year survival upon metastatic progression is heterogeneous and varies from 40 to 77%. […] The malignant form of the disease remains challenging to predict and treat, as there are no established histopathological criteria to assess the risk of progression nor are there effective treatments available.
  • #3
    https://link.springer.com/article/10.1007/s12022-024-09830-3
    Such criteria and characteristics have been grouped into several multifactorial prediction systems, including the Pheochromocytoma of the Adrenal gland Scaled Score (PASS), the Grading of Adrenal Pheochromocytoma and Paraganglioma (GAPP), and the COmposite Pheochromocytoma / Paraganglioma prognostic Score (COPPS). […] Although these prediction systems have their advantages, they generally have limited positive predictive value for clinical behavior and outcomes in PPGL patients. […] The proliferation marker Ki-67 is an important criterium in the COPPS. […] Various studies in malignant pheochromocytomas have demonstrated elevated levels of Ki-67 expression. […] The mechanisms of somatic genetic alterations leading to tumorigenesis or malignant transformation are not fully understood.
  • #4 Favorable Outcome in Patients with Pheochromocytoma and Paraganglioma Treated with 177Lu-DOTATATE
    https://www.mdpi.com/2072-6694/11/7/909
    Favorable Outcome in Patients with Pheochromocytoma and Paraganglioma Treated with 177Lu-DOTATATE […] The five-year overall survival (OS) rate of patients with metastatic tumors ranges from 40 to 77% […] The median overall survival (OS) was 49.6 (range 8.2–139) months and median progression-free survival (PFS) was 21.6 (range 6.7–138) months […] High Ki-67 (≥15%) and PRRT received because of progression on previous therapy could constitute negative predictive factors for OS […] Ki-67 <15% compared to Ki-67 ≥15% (p = 0.013) and PRRT received as first-line therapy compared to PPRT received because of tumor progression (p = 0.041) were associated with longer OS [...] In conclusion, PRRT with 177Lu-DOTATATE was associated with a favorable outcome and low toxicity. High Ki-67 (≥15%) and PRRT received because of progression on previous therapy were negative predictive factors for OS.