Choroby siatkówki
Patofizjologia i mechanizm

Choroby siatkówki, w tym neowaskularyzacja siatkówki (NV) i neowaskularyzacja podsiatkówkowa, są wynikiem złożonych mechanizmów molekularnych, w których kluczową rolę odgrywa czynnik indukowany hipoksją-1 (HIF-1). HIF-1 zwiększa ekspresję genów takich jak VEGF, angiopoetyna 2 i VE-PTP, co prowadzi do patologicznej angiogenezy. Neowaskularyzacja naczyniówkowa jest szczególnie związana z podwyższonym poziomem VEGF i Angpt2 oraz uszkodzeniem błony Brucha i nabłonka barwnikowego siatkówki. W terapii stosuje się inhibitory VEGF, a także rozwijane są terapie genowe wykorzystujące wektory AAV, np. AVA-101 (gen sFLT-1) i SPK-RPE65, które mają na celu hamowanie neowaskularyzacji i leczenie dziedzicznych dystrofii siatkówki. Ponadto, dysfunkcja bariery krew-siatkówka (BRB) i rola pęcherzyków pozakomórkowych (EVs) w modulacji mikrośrodowiska siatkówki są istotne w patogenezie retinopatii cukrzycowej (DR) i zwyrodnienia plamki żółtej (AMD).

Patogeneza chorób siatkówki

Choroby siatkówki stanowią grupę schorzeń o złożonej patogenezie, które prowadzą do pogorszenia lub utraty widzenia. Można je podzielić na dwie główne kategorie neowaskularyzacji ocznej wpływające na siatkówkę: neowaskularyzację siatkówki (NV) oraz neowaskularyzację podsiatkówkową lub naczyniówkową. Zrozumienie mechanizmów molekularnych leżących u podstaw tych schorzeń jest kluczowe dla opracowania skutecznych metod leczenia12.

Rola czynnika HIF-1 w patogenezie

W patogenezie neowaskularyzacji siatkówkowej i naczyniówkowej centralną rolę odgrywa stabilizacja czynnika indukowanego hipoksją-1 (HIF-1). HIF-1 prowadzi do zwiększenia ekspresji kilku genów regulowanych przez hipoksję, w tym czynnika wzrostu śródbłonka naczyniowego (VEGF), angiopoetyny 2, naczyniowo-śródbłonkowej białkowej fosfatazy tyrozynowej (VE-PTP) i wielu innych12. Stymulacja szlaku sygnałowego VEGF i zahamowanie Tie2 przez angiopoetynę 2 i VE-PTP są kluczowe dla kiełkowania neowaskularyzacji siatkówkowej, podsiatkówkowej i naczyniówkowej2.

W uproszczonej wersji patogenezy molekularnej neowaskularyzacji siatkówki, proces chorobowy (np. wysoki poziom glukozy w retinopatii cukrzycowej) uszkadza naczynia siatkówki, powodując zamknięcie naczyń i niedokrwienie siatkówki, co prowadzi do podwyższenia poziomu HIF-1. HIF-1 zwiększa ekspresję kilku wazoaktywnych produktów genowych, w tym angiopoetyny 2 (Angpt2), naczyniowo-śródbłonkowej białkowej fosfatazy tyrozynowej (VE-PTP), czynnika wzrostu śródbłonka naczyniowego (VEGF), płytkopochodnego czynnika wzrostu (PDGF-B), czynnika wzrostu pochodzącego ze zrębu (SDF-1), łożyskowego czynnika wzrostu (PLGF) oraz kilku ich receptorów3.

Neowaskularyzacja naczyniówkowa

Neowaskularyzacja naczyniówkowa występuje, gdy dochodzi do podwyższenia poziomu VEGF i Angpt2 w połączeniu z zaburzeniem błony Brucha i nabłonka barwnikowego siatkówki (RPE)3. Badania na modelach zwierzęcych wykazały, że antagoniści VEGF silnie hamują neowaskularyzację naczyniówkową, co sugeruje, że VEGF odgrywa ważną rolę w tym procesie, podobnie jak w neowaskularyzacji siatkówki4.

Szlak Tie2 w patogenezie

Szlak Tie2 jest krytyczny dla regulacji angiogenezy w chorobach naczyniowych siatkówki i naczyniówki. Tie2 jest receptorem kinazy tyrozynowej, który jest wyrażany głównie na komórkach śródbłonka naczyniowego. Angiopoetyna 2 jest słabym agonistą, który konkuruje z Ang1 o wiązanie i zmniejsza fosforylację Tie2, działając jako antagonista Tie25.

W dorosłych myszach Ang2 jest również niezbędny do kiełkowania NV, ponieważ gdy zastosowano adenowirusowo-pośredniczony transfer genów w celu ekspresji wysokich poziomów VEGF na powierzchni siatkówki, nie było NV, ale gdy współekspresowano VEGF i Ang2, NV wyrastała z powierzchownych naczyń włosowatych. Dlatego zarówno Ang2, jak i VEGF są potrzebne do stymulowania NV w siatkówce5.

Mechanizmy komórkowe w dystrofiach siatkówki

Dystrofie siatkówki dziedziczone (IRD) to wrodzone choroby degeneracyjne siatkówki, które mają różne wzorce dziedziczenia, w tym dominujący, recesywny, sprzężony z chromosomem X i mitochondrialny6. Niezależnie od tego, czy IRD występuje jako dystrofia pręcikowo-czopkowa (RCD) czy dystrofia czopkowo-pręcikowa (CRD), ostatecznym wynikiem dla pacjenta jest ślepota6.

Kaskada fototransdukcji

Kaskada fototransdukcji jest szlakiem odpowiedzialnym za przekształcanie fotonów w sygnał elektryczny, który mózg ma interpretować. W przypadku fotoreceptorów pręcikowych, głównych komórek dotkniętych w retinitis pigmentosa, rekoweryna, białko hamujące kinazę rodopsyny (GRK1), zwalnia swoje hamowanie przy niższych poziomach wapnia po zamknięciu kanału CNG7.

Kaskada fototransdukcji utrzymuje wiele ważnych kanałów i transporterów zarówno dla aktywowanego ciemnością, jak i światłem propagacji sygnału, ponieważ wiele składników jest zaangażowanych w regulację potencjału błonowego poprzez transport jonów7.

Nabłonek barwnikowy siatkówki i cykl wzrokowy

RPE pełni wiele funkcji dla siatkówki, w tym produkcję chromoforu opsyny 11-cis retinaldehydu, fagocytozę przerośniętych segmentów zewnętrznych, wydzielanie odpadów metabolicznych do krwiobiegu, absorpcję zbłąkanych fotonów i pomoc w ogólnej homeostazie8.

Cykl wzrokowy, czyli cykl retinolu, można podsumować jako serię reakcji enzymatycznych, które prowadzą do re-izomeryzacji all-trans retinalu do 11-cis retinalu8. Akumulacja cytotoksycznych produktów ubocznych, takich jak lipofuscyna, jest fenotypowym znakiem rozpoznawczym wielu IRD, w tym autosomalnie recesywnej choroby Stargardta8.

Stan zapalny siatkówki

Jednym z najnowszych mechanizmów degeneracji związanych z IRD jest stan zapalny siatkówki, a w szczególności efekty wzorców molekularnych związanych z uszkodzeniem (DAMP), uwalnianie cytokin prozapalnych oraz inwazja mikrogleju/monocytów do siatkówki8.

Gdy fotoreceptory padają ofiarą zakłóconych szlaków wywołanych mutacją IRD, ich sygnały stresu i inicjacja apoptozy wywołują odpowiedzi w wielu typach komórek, w tym gleju Müllera i rezydujących w siatkówce makrofagach, mikrogleju8.

Choroby naczyniowe siatkówki

Retinopatia, czyli uszkodzenie siatkówki oka, może być ogólnie podzielona na typy proliferacyjne i nieproliferacyjne. Często retinopatia jest oczną manifestacją choroby systemowej, jak w przypadku cukrzycy lub nadciśnienia9.

Retinopatia nieproliferacyjna

Retinopatia nieproliferacyjna jest często spowodowana bezpośrednim uszkodzeniem lub przebudową małych naczyń krwionośnych zaopatrujących siatkówkę. Istnieją trzy główne mechanizmy uszkodzenia w retinopatii nieproliferacyjnej: uszkodzenie lub przebudowa naczyń krwionośnych, bezpośrednie uszkodzenie siatkówki lub zamknięcie naczyń krwionośnych10.

Pierwszy mechanizm to pośrednie uszkodzenie przez zmianę naczyń krwionośnych zaopatrujących siatkówkę. W przypadku nadciśnienia, wysokie ciśnienie w układzie powoduje pogrubienie ścian tętnic, co skutecznie zmniejsza ilość przepływu krwi do siatkówki. To zmniejszenie przepływu powoduje niedokrwienie tkanki prowadzące do uszkodzenia. Miażdżyca, czyli stwardnienie i zwężenie naczyń krwionośnych, również zmniejsza przepływ do siatkówki10.

Drugi mechanizm to bezpośrednie uszkodzenie siatkówki, zwykle spowodowane przez wolne rodniki, które powodują oksydacyjne uszkodzenie samej siatkówki. Trzecim powszechnym mechanizmem jest okluzja przepływu krwi. Może to być spowodowane albo fizycznym zablokowaniem naczyń gałęzi tętnicy siatkówki, albo zwężeniem tętnic10.

Retinopatia proliferacyjna

Retinopatia proliferacyjna jest wynikiem nieprawidłowego przepływu krwi do siatkówki z powodu przerostu naczyń krwionośnych lub neowaskularyzacji. Te patologicznie przerośnięte naczynia krwionośne są często kruche, słabe i nieskuteczne w perfuzji tkanek siatkówki. Te słabe, kruche naczynia są również często przeciekające, pozwalając płynom, białkom i innym zanieczyszczeniom na przesiąkanie do siatkówki11.

Wiele typów retinopatii nieproliferacyjnych prowadzi do niedokrwienia tkanek lub bezpośredniego uszkodzenia siatkówki. Organizm reaguje, próbując zwiększyć przepływ krwi do uszkodzonych tkanek siatkówki. Cukrzyca, która powoduje retinopatię cukrzycową, jest najczęstszą przyczyną retinopatii proliferacyjnej na świecie11.

Rola stresu oksydacyjnego

Reaktywne formy tlenu (ROS) normalnie odgrywają ważną fizjologiczną rolę w zdrowiu, regulując procesy komórkowe i transdukcję sygnału. Zachwianie tej równowagi jest coraz bardziej uznawane za czynnik przyczyniający się do chorób12.

Siatkówka, ze względu na swoją komórkową anatomię i fizyczne położenie, jest potężnym generatorem ROS, co zostało powiązane z kilkoma głównymi chorobami siatkówki, w tym retinopatią cukrzycową, zwyrodnieniem plamki żółtej związanym z wiekiem, krótkowzrocznością i niedrożnością żyły siatkówki12.

Oko jest bardziej zagrożone uszkodzeniami oksydacyjnymi w porównaniu do innych narządów. Przyczyną tego jest m.in. dożywotnie oddziaływanie światła. Biochemiczny skład struktur ocznych jest kolejnym czynnikiem, który powoduje zwiększone zagrożenie oksydacyjne w porównaniu do innych narządów13.

W niedokrwiennych chorobach siatkówki główną rolę odgrywają mechanizmy znane z innych narządów, takie jak reakcja oksydazy ksantynowej. Procesy niedokrwienne w retinopatii cukrzycowej w odniesieniu do generowania metabolitów oksydacyjnych są obecnie postrzegane jako reakcje wtórne. Tutaj w centrum uwagi znajdują się produkty glikozylacji (AGE) i ekspresja czynników wzrostu, która może być również indukowana oksydacyjnie13.

Bariera krew-siatkówka i jej rola w patogenezie

Choroby degeneracyjne siatkówki, w tym retinopatia cukrzycowa (DR) i zwyrodnienie plamki żółtej związane z wiekiem (AMD), jawią się jako zagrożenie dla widzenia, powodując szkodliwe skutki dla struktury i funkcji siatkówki. Kluczowe dla zrozumienia tych chorób jest naruszony stan bariery krew-siatkówka (BRB), skutecznej bariery, która reguluje napływ składników immunologicznych i zapalnych14.

Zaburzenia bariery krew-siatkówka

Niezależnie od tego, czy przełamanie BRB inicjuje stres siatkówki, czy jest konsekwencją postępu choroby, pozostaje to enigmatyczne. Niemniej jednak jest to wskaźnik dysfunkcji siatkówki i potencjalnej utraty wzroku14.

Złożone dialogi międzykomórkowe wśród populacji komórek siatkówki pozostają niezrozumiałe w złożonym środowisku siatkówki, w warunkach zapalenia i stresu oksydacyjnego14.

Pęcherzyki pozakomórkowe (EVs), zarówno z komórek siatkówki, jak i obwodowych komórek odpornościowych, zwiększają złożoność dysfunkcji BRB w DR i AMD. Obładowane bioaktywnymi ładunkami, te EVs mogą modulować mikrośrodowisko siatkówki, wpływając na postęp choroby14.

Rola pęcherzyków pozakomórkowych

Poprzez rzucenie światła na te nanoskalowe przekaźniki, od ich biogenezy, uwalniania, do interakcji i wchłaniania przez komórki docelowe, dążymy do pogłębienia zrozumienia dysfunkcji BRB i zbadania ich potencjału terapeutycznego, zwiększając tym samym nasze zrozumienie patofizjologii DR i AMD15.

Molekularne i komórkowe podstawy upośledzenia BRB wzywają do wyjaśnienia, ponieważ kryją potencjał ujawnienia nowych celów terapeutycznych15.

Wkład EVs wydzielanych zarówno przez siatkówkę, jak i obwodowe komórki odpornościowe, dodaje dodatkową warstwę złożoności do dysfunkcji BRB, zwłaszcza w DR i AMD15.

Poprzez rzucenie światła na dialog molekularny organizowany przez te pęcherzyki, w tym nie tylko ich zawartość białkową, ale także mikroRNA (miRNA), które przenoszą, naszym celem jest rozwiązanie zawiłości dysfunkcji BRB i zbadanie ich potencjału dla innowacyjnych strategii terapeutycznych15.

Genetyczne podstawy chorób siatkówki

Mutacje genetyczne są rzadkimi przyczynami niektórych retinopatii i są zwykle sprzężone z chromosomem X, w tym geny rodziny NDP powodujące chorobę Norriego, FEVR i chorobę Coatsa, między innymi16. Pojawiają się dowody, że może istnieć predyspozycja genetyczna u pacjentów, którzy rozwijają retinopatię wcześniaków i retinopatię cukrzycową16.

Mutacje genów w chorobach siatkówki

Choroba Coatsa to teleangiektazja naczyniowa siatkówki o nieznanej etiologii. Charakteryzuje się jednostronnym (95%), postępującym rozwojem nieprawidłowych naczyń w siatkówce dotkniętych osób. Jest częstsza u mężczyzn (co najmniej 3:1) niż u kobiet i jest najczęściej obserwowana u pacjentów w wieku 8 lat, chociaż była obserwowana zarówno u niemowląt, jak i starszych pacjentów17.

Nie zidentyfikowano pozytywnie genetycznej podstawy choroby Coatsa, ale niestabilność chromosomowa w chromosomach 3 i 13 została zaproponowana jako jedna z przyczyn17.

Retinitis pigmentosa (RP) jest członkiem grupy zaburzeń genetycznych zwanych dziedziczoną dystrofią siatkówki (IRD), które powodują utratę wzroku. Leżący u podstaw mechanizm obejmuje postępującą utratę komórek fotoreceptorowych pręcikowych, które wyściełają siatkówkę gałki ocznej18.

Komórki pręcikowe wydzielają substancję neuroprotekcyjną (czynnik żywotności czopków pochodzący z pręcików, RdCVF), która chroni komórki czopków przed apoptozą. Gdy te komórki pręcikowe umierają, ta substancja nie jest już dostarczana. Zazwyczaj następuje po tym utrata komórek fotoreceptorowych czopków18.

Zaburzenia cyklu wzrokowego w chorobach siatkówki

Różnorodność defektów szlaków molekularnych siatkówki została dopasowana do wielu znanych mutacji genowych RP. Mutacje w genie rodopsyny (RHO), który jest odpowiedzialny za większość autosomalnie dominująco dziedziczonych przypadków RP, zakłócają białko rodopsyny niezbędne do tłumaczenia światła na możliwe do rozszyfrowania sygnały elektryczne w kaskadzie fototransdukcji ośrodkowego układu nerwowego18.

Dodatkowo, modele zwierzęce sugerują, że nabłonek barwnikowy siatkówki nie fagocytuje dysków zewnętrznego segmentu pręcików, które zostały zrzucone, co prowadzi do akumulacji resztek zewnętrznego segmentu pręcików. Uszkodzenie oksydacyjne związane z peroksydacją lipidów jest potencjalną przyczyną śmierci komórek czopków w retinitis pigmentosa19.

Odkrycia dotyczące patogenezy chorób siatkówki

Z finansowaniem z National Eye Institute, badacze Peter Stoilov i Visvanathan Ramamurthy z WVU School of Medicine badają rolę, jaką odgrywają specyficzne białka w szybkiej degeneracji siatkówki. Ich ustalenia mogą pomóc w opracowaniu większej liczby opcji leczenia dla osób z chorobami siatkówki20.

Dużym problemem w leczeniu chorób siatkówki jest to, że jest to tak rozproszony cel, że nie można go trafić tylko jedną terapią – mówi Stoilov, profesor nadzwyczajny w Departamencie Biochemii. Choroby siatkówki są spowodowane setkami mutacji genetycznych w dziesiątkach różnych loci genetycznych, więc trzeba leczyć każdą mutację indywidualnie20.

Rola białek Musashi w degeneracji siatkówki

Wcześniejsze prace Stoilova i Ramamurthy’ego ujawniły, że białka Musashi są krytyczne dla rozwoju i przeżycia fotoreceptorów. Teraz badają, co dokładnie białka Musashi robią na poziomie molekularnym, co jest tak ważne dla zdrowia fotoreceptorów20.

Badacze chcą określić, czy Musashi kontrolują bezpośrednio translację białek w siatkówce i zbadać rolę, jaką te białka odgrywają w regulacji supresji genów21.

Zmniejszenie produkcji białek potrzebnych do widzenia jest często związane ze ślepotą u ludzi – powiedział Ramamurthy, profesor w Departamencie Okulistyki i Nauk Wizualnych oraz przewodniczący Departamentu Biochemii. Nasze badania nad Musashi zidentyfikują potencjalne ścieżki do zwiększenia produkcji białek i spowolnienia utraty wzroku21.

Inne mechanizmy degeneracji siatkówki

Stoilov i Ramamurthy wierzą, że większe zrozumienie procesów prowadzących do degeneracji siatkówki i ślepoty przyniesie bardziej uniwersalne i tańsze terapie dla osób z chorobami degeneracyjnymi siatkówki21.

Myślę, że wyniki tego projektu dadzą nam globalne, bardzo dobre fundamentalne zrozumienie tego, co dzieje się podczas degeneracji siatkówki – powiedział Stoilov. To jest uniwersalne i może być szeroko stosowane do degeneracji siatkówki niezależnie od tego, jaka jest bezpośrednia przyczyna21.

Terapia genowa dla chorób siatkówki

Terapia genowa wykorzystuje wektor wirusowy do przenoszenia pożądanych informacji genetycznych – kwasów nukleinowych, które kodują białko(a) zainteresowania do komórek docelowych; wektory, które są z powodzeniem transdukowalne do komórek docelowych, wykorzystują maszynerię komórki do ekspresji białka(ów) zainteresowania. Celem terapii genowej jest zapewnienie trwałej korzyści terapeutycznej poprzez ciągłą ekspresję białka(ów), które modulują patogenezę odpowiedniej choroby22.

Terapie genowe w leczeniu chorób siatkówki

Avalanche opracowuje swój główny produkt, który ma być dostarczany jako pojedyncza iniekcja podsiatkówkowa do leczenia mokrej postaci zwyrodnienia plamki żółtej związanego z wiekiem (AMD). Wektor AAV2 używany przez AVA-101 zawiera gen kodujący sFLT-1, który jest naturalnie występującym białkiem anty-VEGF. Gdy sFLT-1 jest ekspresjonowany przez komórki gospodarza siatkówki, hamuje tworzenie nowych naczyń krwionośnych, tym samym zmniejszając patologiczną neowaskularyzację22.

Najbardziej zaawansowany kandydat na produkt Spark Therapeutics dla dziedziczonych terapii siatkówki, SPK-RPE65, który wykorzystuje wektor AAV, jest obecnie w fazie 3 rozwoju. Badacze badają produkt jako leczenie dziedzicznych dystrofii siatkówki spowodowanych mutacjami w genie RPE65; wcześniejsze badania wykazały bezpieczeństwo i skuteczność terapii23.

Przyszłość terapii genowej w chorobach siatkówki

Applied Genetics Testing Corporation (AGTC) opracowała platformę do produkcji wektorów AAV i obecnie ma pięć trwających programów rozwoju okulistycznego w wielu wskazaniach. AGTC opracowuje terapię genową dla retinoschisis sprzężonego z chromosomem X (XLRS), dziedziczonej, wczesno-początkowej degeneracyjnej choroby siatkówki spowodowanej mutacjami w genie RS1; otrzymała oznaczenia sierocego leku dla tego wskazania zarówno w Stanach Zjednoczonych, jak i w Unii Europejskiej23.

NightstaRx niedawno otrzymała oznaczenie sierocego leku od FDA i Europejskiej Agencji Leków dla swojego wiodącego programu, AAV2-REP1, terapii genowej opartej na wektorze AAV do leczenia choroideremia, rzadkiej sprzężonej z chromosomem X dziedzicznej dystrofii siatkówki. Początkowe wyniki badania fazy 1/2 wykazały, że 6 miesięcy po leczeniu tą terapią, pierwszych sześciu pacjentów wykazało subiektywną poprawę widzenia w słabym świetle24.

Utrata wzroku z powodu chorób siatkówki rośnie. Jednak dzięki licznym terapiom genowym postępującym w klinice, wkrótce mogą pojawić się nowe opcje terapeutyczne dla tych złożonych chorób24.

Rola mikroRNA i egzosomów w patogenezie chorób siatkówki

Precyzyjna i wyrafinowana architektura siatkówki jest bezpośrednio związana z widzeniem. Dlatego każdy mechanizm związany z zakłóceniem struktury siatkówki może wpływać na jakość widzenia. Duża liczba badań wskazała, że w patogenezie siatkówki uczestniczy kilka procesów komórkowych i molekularnych. Wśród różnych czynników ryzyka zgłaszanych jako ważne elementy w chorobach siatkówki, deregulacja epigenetycznych czynników ma kluczowe znaczenie w patogenezie tych chorób25.

MikroRNA i ich rola w patogenezie

MikroRNA (miRNA) to rodzaj małych niekodujących RNA, które są zaangażowane w różne szlaki sygnałowe związane z chorobami siatkówki. Te cząsteczki pełnią swoją funkcję poprzez celowanie w sekwencję sygnałów komórkowych i molekularnych. Długie niekodujące RNA (lncRNA) i okrągłe RNA to inne niekodujące RNA, które mogą pełnić swoje funkcje regulacyjne poprzez wiązanie miRNA. W tym kontekście wykazano, że wiązanie miRNA może modulować różne szlaki w chorobach siatkówki25.

Rzeczywiście, wykazano, że miRNA są deregulowane w wielu procesach związanych z rozwojem chorób siatkówki i mogą być przydatne jako potencjalne biomarkery do wczesnego wykrywania choroby i monitorowania jej postępu26.

Egzosomy w patogenezie chorób siatkówki

Obok miRNA, egzosomy są innymi graczami w patogenezie chorób siatkówki. Egzosomy są wektorami biologicznymi, które mogą przenosić swoje ładunki do komórek odbiorczych. Ładunki egzosomów (tj. białka, lncRNA, miRNA i fragmenty DNA) zmieniają zachowania komórek gospodarza27.

Nanoskalne pęcherzyki pozakomórkowe (EVs), które obejmują egzomery, egzosomy i mikropęcherzyki/ektosomy, mają przyszłość w leczeniu degeneracyjnych chorób siatkówki, według zespołu europejskich badaczy kierowanego przez Federico Manai, MD, z Katedry Biologii i Biotechnologii L. Spallanzani, Uniwersytet w Pawii, Pawia, Włochy28.

Ponadto, badacze wyjaśnili, że EVs są kluczowe dla homeostazy komórkowej i patogenezy chorób, a ponieważ zawartość EVs odzwierciedla stan komórki dawcy, EVs mogą dostarczyć cennych informacji o złożonych procesach biologicznych28.

Podsumowując, EVs mogą mieć potencjalne korzystne właściwości jako środki terapeutyczne w patologiach siatkówki28.

Zapalenie siatkówki związane z HIV i ARV

Osoby żyjące z HIV (PLWH) mogą stanąć w obliczu zwiększonego ryzyka powikłań ocznych związanych ze starzeniem się, przewlekłym zapaleniem i toksycznością wynikającą z długotrwałej terapii antyretrowirusowej (ART)29.

Dysregulowane para-zapalenie (przewlekłe zapalenie) uszkadza barierę krew-siatkówka, powodując zmieniony immunitet siatkówki i prowadząc do rozwoju zmian siatkówki i naczyń krwionośnych29.

Ocena integralności wewnętrznej i zewnętrznej bariery krew-siatkówka jest punktem kluczowym w wskazaniu patogenezy wewnętrznych alteracji siatkówki29.

Wpływ HIV i ART na barierę krew-siatkówka

Skumulowane efekty zapalenia wywołanego przez HIV i stresu oksydacyjnego z ART mogą mieć implikacje, takie jak zwiększona aktywacja immunologiczna i zwiększona dysfunkcja śródbłonka30.

Zarówno infekcja HIV, jak i ART mogą wpływać na funkcję śródbłonka, prowadząc do pogorszonego stanu zdrowia naczyń krwionośnych30.

Przerwanie wewnętrznej bariery krew-siatkówka jest następnie związane z uszkodzeniem naczyń i zwiększonym ryzykiem obrzęku plamki żółtej30.

Bariera krew-siatkówka jest kluczowym punktem w patogenezie HIV. W infekcji HIV aktywacja immunologiczna i zapalenie prowadzą do przerwania BRB. Zainfekowane komórki immunologiczne i pro-zapalne cząsteczki mogą zagrozić integralności ścisłych połączeń RPE i połączeń śródbłonkowych komórek naczyń siatkówki, powodując zwiększoną przepuszczalność BRB30.

Terapie dla chorób siatkówki

Terapie oparte na szlaku, celujące w uszkodzenia oksydacyjne, akumulację lipofuscyny, zapalenie i zaburzenia w aktywacji dopełniacza, szybko się rozwijają31.

Nowe podejścia terapeutyczne

Przesiewanie wysokoprzepustowe biblioteki leków za pomocą linii komórkowej reporterowej dla aktywności transkrypcyjnej HIF-1 wykazało, że digoksyna i doksorubicyna są silnymi inhibitorami aktywności HIF-1. Dlatego HIF-1 odgrywa ważną rolę zarówno w neowaskularyzacji siatkówki, jak i naczyniówki, a zmniejszenie aktywności HIF-1 zapewnia środki do zmniejszenia wielu stymulatorów angiogenezy i ich receptorów32.

Beaconterapeutics ogłosił pozytywne dane pośrednie z 6 miesięcy fazy 2 w badaniu terapii genowej dla pacjentów z XLRP. Laru-zova jest zaprojektowana, aby przywrócić naturalną funkcję pręcików i czopków poprzez dostarczenie funkcjonalnej kopii genu RPGRORF1533.

XLRP to dziedziczna choroba siatkówki często spowodowana mutacjami w genie RPGR, dotykająca 1 na 25 000 mężczyzn w USA, Europie i Australii. Choroba często prowadzi do ślepoty w średnim wieku, bez dostępnych opcji leczenia. Laru-zova to potencjalna najlepsza w swojej klasie terapia genowa zaprojektowana, aby przywrócić naturalną funkcję zarówno pręcików, jak i czopków w XLRP poprzez dostarczenie funkcjonalnej kopii genu RPGRORF15 za pomocą dobrze ustalonego wektora z zastrzeżonym kapsydem zaprojektowanym dla wysokiej transdukcji fotoreceptorów i zoptymalizowanego kodonu genu do produkcji pełnej długości białka33.

Terapie niezależne od genów

Podejścia terapeutyczne niezależne od genów mają na celu rozwiązanie wspólnych szlaków powodujących degenerację siatkówki, przynoszące korzyści wszystkim pacjentom z IRD niezależnie od ich mutacji genetycznych34.

Strategie neuroprotekcyjne, modalność niezależna od mutacji, mają na celu celowanie w wspólne szlaki stresu komórek (fotoreceptory lub komórki zwojowe) i zwiększenie przeżycia fotoreceptorów, niezależnie od tego, czy celują w pierwotny przyczynowy, czy wtórny/przyczyniający się proces patologiczny, lub etap choroby34.

Dysfunkcja szlaku funkcji wzrokowej jest kluczową przyczyną wystąpienia IRD34.

GA wtórne do AMD i choroba Stargardta mają wspólną patofizjologię, akumulację dimerów witaminy A, które są toksyczne dla siatkówki35.

Gildeuretinol jest obecnie oceniany w badaniach klinicznych do leczenia choroby Stargardta i dla geograficznej atrofii wtórnej do zwyrodnienia plamki żółtej związanego z wiekiem35.

Gildeuretinol octan (ALK-001) to nowa jednostka molekularna zaprojektowana, aby zmniejszyć dimeryzację witaminy A bez modulowania cyklu wzrokowego35.

Kolejne rozdziały

Zapraszamy do dalszego czytania naszego leksykonu.

Wybierz kolejny rozdział z menu poniżej, aby otworzyć nową podstronę kompedium wiedzy i uzyskać szczegółowe informację o leku, substancji lub chorobie.

  1. 15.04.2026
  2. www.leksykon.com.pl

Materiały źródłowe

  • #1 Molecular pathogenesis of retinal and choroidal vascular diseases – PubMed
    https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/26113211/
    There are two major types of ocular neovascularization that affect the retina, retinal neovascularization (NV) and subretinal or choroidal NV. […] Numerous studies in mouse models have helped to elucidate the molecular pathogenesis underlying retinal, subretinal, and choroidal NV. […] There is considerable overlap because the precipitating event in each is stabilization of hypoxia inducible factor-1 (HIF-1) which leads to upregulation of several hypoxia-regulated gene products, including vascular endothelial growth factor (VEGF), angiopoietin 2, vascular endothelial-protein tyrosine phosphatase (VE-PTP), and several others. […] Additional HIF-1-regulated gene products cause further stimulation of the NV. […] A simplified version of the molecular pathogenesis of retinal NV illustrates several important molecular signals.
  • #2 Molecular Pathogenesis of Retinal and Choroidal Vascular Diseases
    https://pmc.ncbi.nlm.nih.gov/articles/PMC4651818/
    There are two major types of ocular neovascularization that affect the retina, retinal neovascularization (NV) and subretinal or choroidal NV. […] Numerous studies in mouse models have helped to elucidate the molecular pathogenesis underlying retinal, subretinal, and choroidal NV. […] There is considerable overlap because the precipitating event in each is stabilization of hypoxia inducible factor-1 (HIF-1) which leads to upregulation of several hypoxia-regulated gene products, including vascular endothelial growth factor (VEGF), angiopoietin 2, vascular endothelial-protein tyrosine phosphatase (VE-PTP), and several others. […] Stimulation of VEGF signaling and suppression of Tie2 by angiopoietin 2 and VE-PTP are critical for sprouting of retinal, subretinal, and choroidal NV, with perturbation of Bruchs membrane also needed for the latter.
  • #3 Molecular pathogenesis of retinal and choroidal vascular diseases – PubMed
    https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/26113211/
    The underlying disease process (e.g. high glucose in diabetic retinopathy) damages retinal vessels causing vessel closure and retinal ischemia, which results in elevated HIF-1 levels. […] HIF-1 upregulates several vasoactive gene products including angiopoietin 2 (Angpt2), vascular endothelial-protein tyrosine phosphatase (VE-PTP), vascular endothelial growth factor (VEGF), platelet-derived growth factor (PDGF-B), stromal-derived growth factor (SDF-1), placental growth factor (PLGF), and several of their receptors. […] Choroidal NV occurs if there is elevation of VEGF and Angpt2 combined with perturbation of Bruchs membrane and the RPE.
  • #4 Molecular Pathogenesis of Retinal and Choroidal Vascular Diseases
    https://pmc.ncbi.nlm.nih.gov/articles/PMC4651818/
    Development of the choriocapillaris requires RPE-derived VEGF and maintenance of the choriocapillaris after development requires production of soluble isoforms of VEGF by the RPE. […] Abnormalities of Bruchs membrane cause RPE dysfunction; diffuse thickening of Bruchs membrane and focal deposits called drusen occur in patients with age-related macular degeneration (AMD) and large drusen increase risk of both forms of advanced AMD, choroidal neovascularization (CNV) and geographic atrophy. […] Rupture of Bruchs membrane with laser photocoagulation in primates, rats, or mice results in CNV. […] Antagonists of VEGF strongly suppressed CNV in the mouse model suggesting that VEGF plays an important role in CNV just like it does in retinal NV. […] The mouse model is now widely used to screen drugs for potential therapeutic activity for NVAMD.
  • #5 Molecular Pathogenesis of Retinal and Choroidal Vascular Diseases
    https://pmc.ncbi.nlm.nih.gov/articles/PMC4651818/
    The Tie2 pathway is critical for the regulation of angiogenesis in retinal and choroidal vascular diseases. […] Tie2 is a tyrosine kinase receptor that is expressed predominantly on vascular endothelial cells. […] Angiopoietin 2 is a weak agonist that competes with Ang1 for binding and reduces phosphorylation of Tie2 thereby acting as a Tie2 antagonist. […] In adult mice, Ang2 is also necessary for sprouting of NV, because there was no NV when adenoviral-mediated gene transfer was used to express high levels of VEGF at the surface of the retina, but when VEGF and Ang2 were co-expressed, NV grew from the superficial capillaries. […] Therefore, both Ang2 and VEGF are needed to stimulate NV in the retina. […] HIF-1 transcriptionally regulates all of the genes coding for proteins discussed above that have been implicated in retinal and choroidal NV.
  • #6 Cellular and Molecular Mechanisms of Pathogenesis Underlying Inherited Retinal Dystrophies
    https://www.mdpi.com/2218-273X/13/2/271
    Inherited retinal dystrophies (IRDs) are congenital retinal degenerative diseases that have various inheritance patterns, including dominant, recessive, X-linked, and mitochondrial. […] The aim of this manuscript is to provide a comprehensive review of the underlying molecular mechanisms of pathogenesis of IRDs by delving into many of the genes associated with IRD development, their protein products, and the pathways interrupted by genetic mutation. […] Regardless of whether the IRD presents as a RCD or CRD, the ultimate outcome for the patient is blindness. The remainder of this review will focus on the underlying gene-dependent molecular mechanisms governing IRD pathogeneses, with our focus on the specific cellular organelles and molecular pathways affected by mutations in IRD-causing genes identified by perusing the literature, as well as RetNet.
  • #7 Cellular and Molecular Mechanisms of Pathogenesis Underlying Inherited Retinal Dystrophies
    https://www.mdpi.com/2218-273X/13/2/271
    The phototransduction cascade is the pathway responsible for converting photons into an electrical signal that the brain is meant to interpret. […] In the case of rod photoreceptors, the primary cells affected in RP, recoverin, an inhibitory protein of rhodopsin kinase (GRK1), releases its inhibition upon lower calcium levels subsequent to CNG channel closure. […] The phototransduction cascade maintains many important channels and transporters for both dark- and light-activated signal propagation, as multiple components are involved in the regulation of membrane potential via the transport of ions. […] The primary gene associated with disc morphogenesis is PRPH2 which codes for the PRPH2, a photoreceptor specific peripherin generally responsible for the flattening of the vesicles forming the discs and their attachment to the plasma membrane.
  • #8 Cellular and Molecular Mechanisms of Pathogenesis Underlying Inherited Retinal Dystrophies
    https://www.mdpi.com/2218-273X/13/2/271
    The RPE serves a multitude of functions for the retina, including producing the opsin chromophore 11-cis retinaldehyde, phagocytosing overgrown outer segments, excretion of metabolic waste to the bloodstream, absorbing stray photons, and assisting with general homeostasis. […] The visual cycle, or retinol cycle, can be summarized by a series of enzymatic reactions that result in the re-isomerization of all-trans retinal to 11-cis retinal. […] The accumulation of cytotoxic biproducts such as lipofuscin are phenotypic hallmarks of multiple IRDs, including autosomal recessive Stargardt’s disease. […] A final, and notably one of the most recent, mechanism of degeneration associated with IRDs is retinal inflammation, specifically the effects of damage-associated molecular patterns (DAMPs), proinflammatory cytokine release, and microglial/monocytic invasion of the retina. […] As the photoreceptors fall victim to the disrupted pathways induced by the IRD mutation, their stress signals and initiation of apoptosis induces responses in multiple cell types, including Müller glia and the resident macrophages of the retina, microglia.
  • #9 Retinopathy – Wikipedia
    https://en.wikipedia.org/wiki/Retinopathy
    Retinopathy is any damage to the retina of the eyes, which may cause vision impairment. Retinopathy often refers to retinal vascular disease, or damage to the retina caused by abnormal blood flow. Age-related macular degeneration is technically included under the umbrella term retinopathy but is often discussed as a separate entity. Retinopathy, or retinal vascular disease, can be broadly categorized into proliferative and non-proliferative types. Frequently, retinopathy is an ocular manifestation of systemic disease as seen in diabetes or hypertension. Diabetes is the most common cause of retinopathy in the U.S. as of 2008. Diabetic retinopathy is the leading cause of blindness in working-aged people. It accounts for about 5% of blindness worldwide and is designated a priority eye disease by the World Health Organization. […]
  • #10 Retinopathy – Wikipedia
    https://en.wikipedia.org/wiki/Retinopathy
    The development of retinopathy can be broken down into proliferative and non-proliferative types. Both types cause disease by altering the normal blood flow to the retina through different mechanisms. Proliferative retinopathy refers to damage caused by abnormal blood vessel growth. Normally, angiogenesis is a natural part of tissue growth and formation. When there is an unusually high or fast rate of angiogenesis, there is an overgrowth of blood vessels called neovascularization. In the non-proliferative type, abnormal blood flow to the retina occurs due to direct damage or compromise of the blood vessels themselves. […] […] Non-proliferative retinopathy is often caused by direct damage or remodeling of the small blood vessels supplying the retina. There are three main mechanisms of damage in non-proliferative retinopathy: blood vessel damage or remodeling, direct retinal damage, or occlusion of the blood vessels. The first mechanism is indirect damage by altering the blood vessels that supply the retina. In the case of hypertension, high pressures in the system cause the walls of the artery to thicken, which effectively reduces the amount of blood flow to the retina. This reduction in flow causes tissue ischemia leading to damage. Atherosclerosis, or hardening and narrowing of blood vessels, also reduces flow to the retina. The second mechanism is direct damage to the retina usually caused by free radicals that causes oxidative damage to the retina itself. The third common mechanism is occlusion of blood flow. This can be caused by either physically blocking the vessels of the retinal artery branches or causing the arteries to narrow. […]
  • #11 Retinopathy – Wikipedia
    https://en.wikipedia.org/wiki/Retinopathy
    Proliferative retinopathy is the result of aberrant blood flow to the retina due to blood vessel overgrowth, or neovascularization. These pathologically overgrown blood vessels are often fragile, weak, and ineffective at perfusing the retinal tissues. These weak, fragile vessels are also often leaky, allowing fluids, protein, and other debris to leach out into the retina. They are also prone to hemorrhage due to their poor strength. This makes proliferative types of retinopathy more risky since vessel hemorrhaging often leads to vision loss and blindness. Many types of non-proliferative retinopathies result in tissue ischemia or direct retinal damage. The body responds by trying to increase blood flow to damaged retinal tissues. Diabetes mellitus, which causes diabetic retinopathy, is the most common cause of proliferative retinopathy in the world. […]
  • #12 The role of reactive oxygen species in the pathogenesis and treatment of retinal diseases : Find an Expert : The University of Melbourne
    https://findanexpert.unimelb.edu.au/scholarlywork/1466315-the-role-of-reactive-oxygen-species-in-the-pathogenesis-and-treatment-of-retinal-diseases
    Reactive oxygen species (ROS) normally play an important physiological role in health regulating cellular processes and signal transduction. […] A tipping of this balance has increasingly been recognised as a contributor to human disease. […] The retina, as a result of its cellular anatomy and physical location, is a potent generator of ROS that has been linked to several major retinal diseases. […] This review will provide a summary of the role of oxidative stress in the pathogenesis of diabetic retinopathy, age-related macular degeneration, myopia, retinal vein occlusion, retin..
  • #13 Thieme E-Journals – Klinische Monatsblätter für Augenheilkunde / Abstract
    https://doi.org/10.1055/s-2002-35164
    Das Auge ist im Vergleich zu anderen Organen vermehrt gefhrdet, oxidative Schden zu erleiden. […] Ursache hierfr ist u. a. die lebenslange Lichteinwirkung. […] Die biochemische Zusammensetzung der okulren Strukturen ist ein weiterer Faktor, der diese im Vergleich zu anderen Organen vermehrte oxidative Gefhrdung ausmacht. […] Bei ischmischen Netzhauterkrankungen spielen die von anderen Organen bekannten Mechanismen wie z. B. die Xanthinoxidasereaktion die Hauptrolle. […] Ischmische Prozesse gelten bei der diabetischen Retinopathie im Hinblick auf die Generierung oxidativer Metaboliten mittlerweile eher als Sekundrreaktionen. […] Hier stehen heute Glykosylierungsprodukte (AGEs) und die auch oxidativ induzierbare Expression von Wachstumsfaktoren im Mittelpunkt. […] Bei der altersbedingten Makuladegeneration scheinen photodynamische Prozesse (v. a. Typ-2-Reaktion), die von Kindheit an ablaufen und auch durch sichtbares, v. a. blaues Licht, unterhalten werden, mitverantwortlich fr die Entstehung des Krankheitsbildes zu sein.
  • #14 Contribution of extracellular vesicles for the pathogenesis of retinal diseases: shedding light on blood-retinal barrier dysfunction | Journal of Biomedical Science | Full Text
    https://jbiomedsci.biomedcentral.com/articles/10.1186/s12929-024-01036-3
    Retinal degenerative diseases, including diabetic retinopathy (DR) and age-related macular degeneration (AMD), loom as threats to vision, causing detrimental effects on the structure and function of the retina. Central to understanding these diseases, is the compromised state of the blood-retinal barrier (BRB), an effective barrier that regulates the influx of immune and inflammatory components. Whether BRB breakdown initiates retinal distress, or is a consequence of disease progression, remains enigmatic. Nevertheless, it is an indication of retinal dysfunction and potential vision loss. […] The intricate intercellular dialogues among retinal cell populations remain unintelligible in the complex retinal milieu, under conditions of inflammation and oxidative stress. […] EVs, both from retinal and peripheral immune cells, increase complexity to BRB dysfunction in DR and AMD. Laden with bioactive cargoes, these EVs can modulate the retinal microenvironment, influencing disease progression.
  • #15 Contribution of extracellular vesicles for the pathogenesis of retinal diseases: shedding light on blood-retinal barrier dysfunction | Journal of Biomedical Science | Full Text
    https://jbiomedsci.biomedcentral.com/articles/10.1186/s12929-024-01036-3
    By shedding light on these nanoscale messengers, from their biogenesis, release, to interaction and uptake by target cells, we aim to deepen the comprehension of BRB dysfunction and explore their therapeutic potential, therefore increasing our understanding of DR and AMD pathophysiology. […] The molecular and cellular underpinnings of BRB impairment beckon for elucidation, as they harbor the potential to reveal novel therapeutic targets. […] The contributions of EVs secreted by both retinal and peripheral immune cells add an additional layer of intricacy to the BRB dysfunction, namely in DR and AMD. […] By shedding light on the molecular crosstalk orchestrated by these vesicles, including not only their protein content but also the microRNAs (miRNAs) they carry, our quest is to unravel the intricacies of BRB dysfunction and explore their potential for innovative therapeutic strategies.
  • #16 Retinopathy – Wikipedia
    https://en.wikipedia.org/wiki/Retinopathy
    Genetic mutations are rare causes of certain retinopathies and are usually X-linked including NDP family of genes causing Norrie disease, FEVR, and Coats disease among others. There is emerging evidence that there may be a genetic predisposition in patients who develop retinopathy of prematurity and diabetic retinopathy.
  • #17 Coats Disease – EyeWiki
    https://eyewiki.org/Coats_Disease
    Coats disease is a telangiectatic neovascular disease of the retina of unknown etiology. It usually affects one eye rather than both eyes. […] Coats disease is characterized by unilateral (95%), progressive development of abnormal vessels in the retina of the affected individuals. Its more frequent in males (at least 3:1) than females, and is seen most often in patients aged 8 years, though it has been observed in both infants and older patients. It is primarily caused by aneurysms and telangiectatic vessels within the temporal retina. These abnormal vessels are leaky and there is exudation in various degrees. […] No genetic basis for Coats disease has been positively identified, but chromosomal instability in chromosomes 3 and 13 has been posited as one cause. […] Vascular leakage causes hard exudates which may be peripheral (near the vascular abnormalities) or midperipheral and central (at the macula). In type 1 macular telangiectasia, the telangiectasia and aneurysms with hard exudates (primarily cholesterol) are seen temporal to the fovea. Intraretinal or subretinal fluid/exudates may be noted at the macula.
  • #18 Retinitis pigmentosa – Wikipedia
    https://en.wikipedia.org/wiki/Retinitis_pigmentosa
    Retinitis pigmentosa (RP) is a member of a group of genetic disorders called inherited retinal dystrophy (IRD) that cause loss of vision. […] The underlying mechanism involves the progressive loss of rod photoreceptor cells that line the retina of the eyeball. […] The rod cells secrete a neuroprotective substance (rod-derived cone viability factor, RdCVF) that protects the cone cells from apoptosis. When these rod cells die, this substance is no longer provided. This is generally followed by the loss of cone photoreceptor cells. […] A variety of retinal molecular pathway defects have been matched to multiple known RP gene mutations. Mutations in the rhodopsin gene (RHO), which is responsible for the majority of autosomal-dominantly inherited RP cases, disrupts the rhodopsin protein essential for translating light into decipherable electrical signals within the phototransduction cascade of the central nervous system.
  • #19 Retinitis pigmentosa – Wikipedia
    https://en.wikipedia.org/wiki/Retinitis_pigmentosa
    Additionally, animal models suggest that the retinal pigment epithelium fails to phagocytose the outer rod segment discs that have been shed, leading to an accumulation of outer rod segment debris. […] Oxidative damage associated with lipid peroxidation is a potential cause of cone cell death in retinitis pigmentosa.
  • #20 WVU receives NIH funding to dissect the mechanism of retinal degeneration | EurekAlert!
    https://www.eurekalert.org/news-releases/939449
    With funding from the National Eye Institute, WVU School of Medicine researchers Peter Stoilov and Visvanathan Ramamurthy are studying the role that specific proteins play in rapid retinal degeneration. Their findings could help to bring about more treatment options for people with retinal diseases. […] The big problem with treating retinal disease is that its such a scattered target that you cannot hit it with just one therapy, said Stoilov, an associate professor in the Department of Biochemistry. Retinal disease is caused by hundreds of genetic mutations in tens of different genetic loci, and so you need to treat each mutation individually. […] Earlier work by Stoilov and Ramamurthy revealed that Musashi proteins are critical for photoreceptor development and survival. Now theyre exploring what exactly Musashi proteins do on a molecular level thats so important to photoreceptor health.
  • #21 WVU receives NIH funding to dissect the mechanism of retinal degeneration | EurekAlert!
    https://www.eurekalert.org/news-releases/939449
    The researchers want to determine if the Musashi are controlling protein translation in the retina directly and investigate the role the proteins play in regulating gene suppression. […] A reduction in the production of proteins needed for vision is frequently associated with human blindness, said Ramamurthy, a professor with the Department of Ophthalmology and Visual Sciences and chair of the Department of Biochemistry. Our studies on Musashi will identify potential pathways to boost protein production and slow vision loss. […] Stoilov and Ramamurthy trust that a greater understanding of the processes leading to retinal degeneration and blindness will bring about more universally-effective and cheaper therapies for those who have retinal degenerative diseases. […] I think the results of this project will give us a global, very good fundamental understanding of what happens during retinal degeneration, Stoilov said. That is universal, and it can be applied broadly to retinal degeneration regardless of what the immediate cause is.
  • #22 Gene Therapy for Retinal Diseases – Retina Today
    https://retinatoday.com/articles/2015-apr/gene-therapy-for-retinal-diseases
    Gene therapy utilizes a viral vector to carry the desired genetic information nucleic acids that encode a protein(s) of interest to target cells; vectors that are successfully transduced into target cells utilize the cell’s machinery to express the protein(s) of interest. The goal of gene therapy is to provide a sustained therapeutic benefit via continual expression of the protein(s) that modulate the pathogenesis of the relevant disease. […] Avalanche is developing its lead product to be delivered as a single subretinal injection for the treatment of wet age-related macular degeneration (AMD). The AAV2 vector used by AVA-101 contains a gene encoding sFLT-1, which is a naturally occurring anti-VEGF protein. When sFLT-1 is expressed by host retinal cells, it inhibits the formation of new blood vessels, thereby reducing pathologic neovascularization.
  • #23 Gene Therapy for Retinal Diseases – Retina Today
    https://retinatoday.com/articles/2015-apr/gene-therapy-for-retinal-diseases
    Spark Therapeutics’s most advanced product candidate for inherited retinal therapies, SPK-RPE65, which utilizes an AAV vector, is currently in phase 3 development. Researchers are investigating the product as a treatment for inherited retinal dystrophies caused by mutations in the RPE65 gene; earlier trials demonstrated the therapy’s safety and efficacy. […] The Applied Genetics Testing Corporation (AGTC) has developed an AAV-vector manufacturing platform and currently has five ongoing ophthalmic development programs in multiple indications. AGTC is developing gene therapy for X-linked juvenile retinoschisis (XLRS), an inherited, early-onset retinal degenerative disease caused by mutations in the RS1 gene; it has received orphan designations for this indication in both the United States and the European Union.
  • #24 Gene Therapy for Retinal Diseases – Retina Today
    https://retinatoday.com/articles/2015-apr/gene-therapy-for-retinal-diseases
    NightstaRx recently received orphan drug designation from the FDA and the European Medicines Agency for its lead program, AAV2-REP1, an AAV vector-based gene therapy to treat choroideremia, a rare X-linked hereditary retinal dystrophy. Initial findings of the phase 1/2 trial reported that, 6 months after treatment with the therapy, the first six subjects showed subjective improvement in their vision in dim light. […] Vision loss from retinal disease is increasing. However, with a number of gene therapies moving forward in the clinic, there may soon be novel therapeutic options for these complex diseases.
  • #25
    https://eurekaselect.com/public/article/112858
    The precise and exquisite architecture of the retina is directly related to vision. Therefore, any mechanisms associated with disruption of retinal structure could affect the quality of vision. A large number of studies indicated that several cellular and molecular processes are involved in retina pathogenesis. Among different risk factors reported as important players in retina diseases, deregulation of epigenetic contributors has critical roles in the pathogenesis of these diseases. MicroRNAs (miRNAs) are a type of small non-coding RNAs that are involved in various signaling pathways involved in retina diseases. These molecules exert their function by targeting a sequence of cellular and molecular signals. Long-non coding RNAs (lncRNAs) and circular RNAs are other non-coding RNAs, which can exert their regulatory roles via miRNA sponging. In this regard, it has been showed that miRNA sponging could modulate a variety of pathways in retinal diseases.
  • #26 Contribution of extracellular vesicles for the pathogenesis of retinal diseases: shedding light on blood-retinal barrier dysfunction | Journal of Biomedical Science | Full Text
    https://jbiomedsci.biomedcentral.com/articles/10.1186/s12929-024-01036-3
    Indeed, miRNAs have been found to be deregulated in multiple processes associated with retinal diseases development and can be useful as potential biomarkers for the early disease detection and monitoring of its progression. […] This review aims to give an overview also of some non-miRNA content, but specially to provide a more in-depth comprehension of the role of miRNA-containing EVs in the pathogenesis of retinal degenerative diseases. […] The RPE, a key component of the oBRB, plays a pivotal role in preserving vision. AMD primarily affects RPE cells, and mounting evidence implicates oxidative stress and inflammation in RPE dysfunction, including oBRB permeability changes. […] In fact, a recent study demonstrated that EVs released from RPE cells undergoing oxidative stress can communicate stress messages to healthy RPE cells, being able to impair the integrity of TJ, leading to reduced barrier function in the RPE monolayer, as evidenced by decreased transepithelial resistance (TER).
  • #27
    https://eurekaselect.com/public/article/112858
    Besides miRNAs, exosomes are other players in the pathogenesis of retinal diseases. Exosomes are biological vectors that could carry their cargos to recipient cells. The cargos of exosomes (i.e., proteins, lncRNAs, miRNAs, and fragments of DNA) change behaviors of host cells. Here, we summarized the roles of miRNAs, miRNAs sponging and exosomes in the pathogenesis of retinal diseases.
  • #28 Extracellular vesicles could be the future of retinal diseases
    https://europe.ophthalmologytimes.com/view/extracellular-vesicles-could-be-the-future-of-retinal-diseases
    Nanoscale extracellular vesicles (EVs) that include exomers, exosomes and microvesicles/ectosomes are thought to have a future in treatment of degenerative retinal diseases, according to a team of European researchers led by Federico Manai, MD, Department of Biology and Biotechnology L. Spallanzani, University of Pavia, Pavia, Italy. […] In addition, the investigators explained that the EVs are crucial in cellular homeostasis and disease pathogenesis, and because the content of the EVs reflect the donor cell status, the EVs can provide valuable information about complex biologic processes. […] The bottom line is that the EVs may have potential beneficial properties as therapeutic agents in in retinal pathologies. […] Most evidence in the literature, according to Dr Manai and colleagues, shows the beneficial effects of MSC-EVs in diabetes/DR or hyperglycemic damage.
  • #29 Inflammatory mechanisms contributing to retinal alterations in HIV infection and long-term ART | Buthelezi | Southern African Journal of HIV Medicine
    https://sajhivmed.org.za/index.php/hivmed/article/view/1548/3220
    People living with HIV (PLWH) may face an increased risk of eye complications associated with ageing, chronic inflammation, and the toxicity arising from long-term antiretroviral therapy (ART). […] Dysregulated para-inflammation (chronic inflammation) damages the blood-retina barrier, resulting in the altered retinal immune privilege and leading to the development of retinal and blood vessel changes. […] Assessing the integrity of the inner and outer blood-retina barrier is a pivotal point in pinpointing the pathogenesis of inner retinal alterations. […] The pathogenesis of HIV- or ART-related complications remains uncertain and speculative. Therefore, it is a challenge to differentiate retinal abnormalities that are related to the drug, and those that are related to the virus itself, except when obvious adverse effects or mechanisms have been linked to individual drugs.
  • #30 Inflammatory mechanisms contributing to retinal alterations in HIV infection and long-term ART | Buthelezi | Southern African Journal of HIV Medicine
    https://sajhivmed.org.za/index.php/hivmed/article/view/1548/3220
    The compounding effects of HIV-induced inflammation and oxidative stress from ART can have implications such as increased immune activation and increased endothelial dysfunction. […] Both HIV infection and ART can affect endothelial function, leading to impaired blood vessel health. […] The breakdown of the iBRB is followed by vascular damage and an increased risk of macula oedema. […] The BRB is a pivotal point in HIV pathogenesis. […] In HIV infection, immune activation and inflammation lead to disruption of the BRB. Infected immune cells and pro-inflammatory molecules can compromise the integrity of the RPE tight junctions and retinal vascular endothelial cell junctions, resulting in increased permeability of the BRB. […] This disruption allows HIV particles and infected immune cells to permeate the BRB and affect the retinal tissue (neuronal dysfunction, and loss of RGCs). […] The release of pro-inflammatory cytokines, chemokines, and immune mediators in the retinal microenvironment can lead to neurotoxic effects and cellular damage. […] The clinical phenotype of HIV/ART reflects the effects of BRB disruption and subsequent neurosensory retinal alterations.
  • #31 Age-Related Macular Degeneration – EyeWiki
    https://eyewiki.org/Age-Related_Macular_Degeneration
    Biochemical pathways and genetic association studies have shed light on the possible biochemical pathways that go awry in AMD. […] The complement system is a three-pronged pathway involved in natural and acquired immunity. […] Activation of the complement system results in cellular damage that is central in the pathogenesis of dry and wet forms of AMD, and this is supported by the presence of many complement system proteins within drusen in patients with AMD. […] In AMD, it is believed that an early „seeding event,” such as an area of retinal pigment epithelium atrophy with cellular debris, induces innate immune system activation at the RPE-choroid-Bruch’s membrane complex. Subsequently, complement attack (membrane attack complex activation) leads to collateral damage of retinal tissue. This damage predisposes to geographic atrophy and choroidal neovascular membrane formation. […] Complement factor H (CFH) is an important gene in the pathogenesis of AMD. […] Pathway-based treatment modalities targeting oxidative damage, lipofuscin accumulation, inflammation, and derangements in complement activation are rapidly proliferating.
  • #32 Molecular Pathogenesis of Retinal and Choroidal Vascular Diseases
    https://pmc.ncbi.nlm.nih.gov/articles/PMC4651818/
    High throughput screening of a drug library with a reporter cell line for HIF-1 transcriptional activity has determined that digoxin and doxorubicin are strong inhibitors of HIF-1 activity. […] Therefore HIF-1 plays an important role in both retinal and choroidal NV and reduction of HIF-1-activity provides a means to reduce multiple angiogenic stimulators and their receptors.
  • #33 Phase 2 Gene Therapy Trial Shows Vision Improvement in XLRP Patients | AGTC Stock News
    https://www.stocktitan.net/news/AGTC/beacon-therapeutics-announces-positive-phase-2-interim-6-month-data-mt9ef3mlm8a8.html
    Laru-zova is designed to restore natural function of rods and cones by delivering a functional RPGRORF15 gene copy. […] XLRP is an inherited retinal disease often caused by mutations to the RPGR gene, affecting 1 in 25,000 males in the U.S., Europe and Australia. The disease often leads to blindness by middle age, with no available treatment options. Laru-zova is a potential best-in-class gene therapy designed to restore the natural function of both rods and cones in XLRP by delivering a functional copy of the RPGRORF15 gene using a well-established vector with a proprietary capsid designed for high transduction of photoreceptors, and a codon-optimized gene to produce the full-length protein. […] What distinguishes laru-zova is its mechanism of delivering a functional copy of the RPGRORF15 gene using a proprietary capsid designed specifically for high photoreceptor transduction. This addresses the fundamental genetic defect causing XLRP.
  • #34
    https://link.springer.com/article/10.1007/s40123-023-00862-2
    This review will look at the various IRDs, ongoing gene therapy trials, and the advances and challenges with gene therapy. […] Gene-agnostic therapeutic approaches aim to address the common pathways causing retinal degeneration, benefiting all patients with IRD regardless of their genetic mutations. […] Neuroprotective strategies, a mutation-independent modality, aim to target common stress pathways of the cells (photoreceptors or ganglion cells) and enhance the photoreceptor survival, irrespective of whether they target a primary causative or secondary/contributory pathologic process or the stage of the disease. […] Visual function pathway dysfunction is the key cause for occurrence of IRDs. […] Gene therapy (GT) encompasses deoxyribonucleic acid (DNA) and ribonucleic acid (RNA)-based strategies, with gene augmentation and gene editing being the main DNA-based approaches.
  • #35 Alkeus Pharmaceuticals Presents Gildeuretinol Data During the Association for Research in Vision and Ophthalmology (ARVO) 2025 Annual Meeting May 4-8, 2025 – BioSpace
    https://www.biospace.com/press-releases/alkeus-pharmaceuticals-presents-gildeuretinol-data-during-the-association-for-research-in-vision-and-ophthalmology-arvo-2025-annual-meeting-may-4-8-2025
    GA secondary to AMD and Stargardt disease share a common pathophysiology, the accumulation of vitamin A dimers that are toxic to the retina. […] Gildeuretinol is currently being evaluated in clinical trials for the treatment of Stargardt disease and for geographic atrophy secondary to age-related macular degeneration. […] Gildeuretinol acetate (ALK-001) is a new molecular entity designed to reduce the dimerization of vitamin A without modulating the visual cycle.