Dwie mutacje genów, które wywołują choroby siatkówki, powodujące ślepotę u jednego na 5000 mężczyzn, zostały zlokalizowane w genomie, co prowadzi do potencjalnych nowych zabiegów terapeutycznych.

Naukowcy z University of Manchester przeprowadzili analizę strukturalną sprzężonego z X rozwarstwienia siatkówki (X-linked Retinoschisis -XLRS), choroby genetycznej prowadzącej do pewnego rodzaju zwyrodnienia plamki żółtej, w którym wewnętrzne warstwy siatkówki rozwarstwiają się, powodując poważną utratę wzroku i stopniowo doprowadzając do ślepoty. Obecnie nie ma skutecznego leczenia dla XLRS, a badania skupiły się na dowiedzeniu, jak powstaje ta choroba siatkówki.

XLRS jest spowodowane przez mutacje siatkówkowego białka rozwarstwieniowego. Białko to odgrywa kluczową rolę w organizacji komórek siatkówki, tworząc połączenia w kształcie pierścienia oktamerowego (składającego się z ośmiu białek rozwarstwieniowych). Każdy pierścień przypomina śmigło z 8 ostrzami. Ten nowy wgląd w jego strukturalną budowę, umożliwił uzyskanie istotnych wskazówek na temat, jak dochodzi do zmiany spełniania swojej zasadniczej roli w siatkówce przez białko rozwarstwieniowe i pobudzenia wysiłków w celu zbadania tego, co dzieje się z tą strukturą, gdy jest ona zmutowana w XLRS.

Przy użyciu mikroskopu krio-elektronowego, zespół zbadał sparowane pierścienie, jak również wpływ na pierścienie dwóch mutacji powodujących XLRS. Efekty tych mutacji, pomimo tego, że były zgłaszane jako powodujące daną chorobę, nie były znane i mogą zaoferować wyjaśnienia, w jaki sposób normalnie funkcjonuje to białko w siatkówce.

Clair Baldock, profesor biochemii na Uniwersytecie w Manchesterze i główny autor analizy przeprowadzonej przez zespół badawczy, powiedział, że mikroskop krio-elektronowy pozwolił im na identyfikację lokalizacji mutacji na pierścieniach.

„Okazało się, że jedna mutacja chorobotwórcza usytuowana jest w interfejsie pomiędzy oktamerami pierścieni, powodując, że białko rozwarstwieniowe jest mniej stabilne. Druga mutacja jest na końcu wcześniej opisywanego śmigła oktameru, co uważamy, że jest nowym miejscem oddziaływania z innymi białkami w siatkówce."

Poza identyfikacją mutacji i precyzyjnemu odwzorowaniu ich lokalizacji, zespół badawczy stworzył możliwość, aby przyszłe prace mogły doprowadzić do interwencji i terapii genetycznych, które mogłyby ograniczyć lub uniemożliwić spowodowanie szkód przez XLRS.

„XLRS jest obiecującym kandydatem do terapii genowej, więc nasze ustalenia dotyczące tych dwóch różnych klas mutacji będą pouczające dla przyszłych strategii terapeutycznych", podsumował profesor Baldock. Artykuł zatytułowany „Analiza strukturalna mutacji związanej z chromosomem X, powodującej rozwastwienie siatkówki, ujawnia odległe mutacje, które w różny sposób wpływają na funkcję białka rozwarstwieniowego", została opublikowana w czasopiśmie „Human Molecular Genetics".

Źródło: medicalnewstoday.com